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Síndrome de colestasis, disfunción renal, artrogriposis

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Última actualización: 3/15/2024
Años publicados: 2024


Reconocimiento

NORD agradece a Alexis Poss, MS, Instructor clínico, y Muge Calikoglu, MD, MPH, Profesor asociado, Departamento de Genética y Metabolismo Pediátricos, Facultad de Medicina de la UNC y Gioconda Alyea, MD, MS de Brasil, Organización Nacional de Enfermedades Raras, por la preparación de este informe en inglés. El informe en inglés fue traducido al español y modificado por Gioconda Alyea, el 18 de abril del 2024.


Resumen

El síndrome de colestasis, disfunción renal, artrogriposis (ARC) es una afección genética muy rara. La afección está presente desde el nacimiento, pero es posible que los síntomas no se noten hasta más adelante en la vida del niño. El nombre de la afección describe los síntomas. Artrogriposis proviene de la palabra griega que significa «doblado» y describe extremidades que son difíciles de enderezar. La disfunción renal se refiere a que los riñones no funcionan. La colestasis proviene de la palabra griega “bilis” y se refiere a un problema con el flujo de bilis, una sustancia que normalmente ayuda al cuerpo a digerir las grasas.

Hay dos tipos de ARC, cada uno causado por variantes en un gen específico, pero los signos y síntomas son similares para ambos tipos. El ARC tipo 1 es causado por variantes en el gen VIPAS39. El ARC tipo 2 es causado por variantes en el gen VPS33B.

Si bien se pensaba que los bebés afectados por ARC no sobrevivían más allá del primer año de vida y generalmente morían por infección (sepsis), deshidratación o exceso de ácido en los fluidos corporales (acidosis), ahora sabemos que hay casos «atenuados» o casos leves. Actualmente hay niños con ARC tipo 1 que son mayores y están matriculados en la escuela primaria.

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Sinónimos

  • ARC
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Subdivisiones

  • Artrogriposis disfunción renal síndrome de colestasis, tipo 1
  • Artrogriposis disfunción renal síndrome de colestasis tipo 2
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Signos y Síntomas

Las personas con síndrome de colestasis, disfunción renal, artrogriposis (ARC) suelen tener:

  • Extremidades (brazos y piernas) que no se pueden enderezar (artrogriposis)
  • Problemas graves para comer, aumentar de peso y crecer (falta de crecimiento)
  • Orejas bajas
  • Retraso en el desarrollo, lo que significa que los niños alcanzan hitos como sentarse de forma independiente más tarde que otros niños
  • Sangrados nasales recurrentes y sangrado fácil asociados con la ausencia de gránulos alfa de plaquetas
  • Coloración amarillenta de la piel y en el blanco de los ojos (ictericia) debido a la disfunción del hígado
  • Disminución de la masa muscular en las extremidades
  • Tono muscular bajo (hipotonía)
  • Caderas dislocadas
  • Problemas en la piel
    • Piel seca, con picazón que parece escamosa y áspera (ictiosis)
    • Picazón en la piel
    • Engrosamiento de la piel (hiperqueratosis).
    • Piel que puede ser más oscura de lo normal (hiperpigmentada)
    • Piel correosa (liquenificada)
  • Pérdida de audición debido a daño en el oído interno (sordera neurosensorial)
  • Dientes que se astillan fácilmente debido al esmalte débil
  • Defectos en el corazón (raramente)
  • Problemas en los huesos
    • Huesos débiles (osteopenia)
    • Fracturas al nacer
  • Fiebres recurrentes
  • Problemas en los riñones que no logran eliminar los ácidos de la sangre hacia la orina (disfunción tubular renal)
  • Estancamiento anormal del flujo de bilis desde el hígado, regresando a la sangre y otros órganos (colestasis)
  • Demasiado ácido en los líquidos corporales (acidosis metabólica)
  • Hallazgos anormales en estudios de imágenes cerebrales, como:
    • Contornos irregulares del margen ventricular lateral
    • Problemas con la estructura que conecta los hemisferios cerebrales izquierdo y derecho (disgenesia del cuerpo calloso)
    • Cerebro liso (lisencefalia).
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Causas y Herencia

De acuerdo con la causa,  el síndrome de colestasis, disfunción renal, artrogriposis (ARC) se divide en dos tipos.

El ARC tipo 1 es causado por variantes que causan enfermedades en el gen VPS33B. El ARC tipo 2 es causado por variantes que causan enfermedades en el gen VIPAS39.

ARC se hereda de forma autosómica recesiva. Los trastornos genéticos recesivos ocurren cuando una persona hereda una variante genética que causa una enfermedad de cada padre. Si una persona recibe un gen normal y una variante genética que causa la enfermedad, la persona será portadora de la enfermedad, pero generalmente no mostrará síntomas. El riesgo de que dos padres portadores transmitan la variante genética y tengan un hijo afectado es del 25% con cada embarazo. El riesgo de tener un hijo portador como el padre es del 50% con cada embarazo. La probabilidad de que un niño reciba genes normales de ambos padres es del 25%. El riesgo es el mismo para hombres y mujeres.

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Frecuencia

El síndrome de colestasis, disfunción renal, artrogriposis (ARC) es muy raro y afecta a menos de 1.000 personas en todo el mundo. Afecta a hombres y mujeres en igual número.

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Diagnóstico

El diagnóstico de síndrome de colestasis, disfunción renal, artrogriposis (ARC) se puede sospechar cuando un bebé presenta síntomas de artrogriposis (miembros, piernas o brazos, que son difíciles de enderezar), disfunción renal (los riñones no eliminan el ácido de la sangre) y colestasis (la bilis no fluye normalmente). Cuando se sospecha un diagnóstico basado en estos síntomas clínicos, se pueden realizar pruebas genéticas para identificar variantes que causan la enfermedad en ambas copias del gen VPS33B o del gen VIPAS39.

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Tratamiento

El tratamiento del síndrome de colestasis, disfunción renal, artrogriposis (ARC) se dirige a los síntomas específicos que están presentes. Las personas afectadas requieren ser consultados y acompañados por un equipo de especialistas. Es posible que se necesiten pediatras, ortopedistas, dermatólogos, nefrólogos, hepatólogos, fisioterapeutas, terapeutas de alimentación, dietistas y otros profesionales de la salud para el tratamiento de una persona.

Un asistente social puede ayudar a las familias de niños con necesidades médicas complejas para ver todos los recursos del sistema de atención médica.

Se recomienda asesoramiento genético para familias de personas con síndrome ARC.

Otros tratamientos son sintomáticos y de apoyo.

Debido a las contracturas y al engrosamiento de la piel, la motricidad fina (que sería necesaria para comunicarse con el lenguaje de signos) se ve gravemente afectada. A muchos niños los audífonos e implantes cocleares les han permitido oír mejor y por tanto, les han ayudado a comenzar a hablar. Los audífonos amplifican los sonidos para que puedan ser detectados por oídos dañados. Los implantes cocleares evitan las partes dañadas del oído y estimulan directamente el nervio auditivo.

Una sonda de alimentación, manejada por un dietista, puede ser necesaria para que los niños tengan una buena nutrición y crezcan.

El procedimiento llamado derivación biliar cutánea, que desvía la bilis de la vesícula biliar a una bolsa que se mantiene en la superficie de la piel del abdomen, desechándose la bilis, puede ser de utilidad para mejorar la picazón de la piel.

La cirugía correctiva para la displasia de cadera puede permitir que los niños comiencen a caminar.

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Investigaciones

El sitio en la red de Clinical Trials, desarrollado por los Institutos Nacionales de la Salud, proporciona información sobre las investigaciones clínicas. Usted puede ver las investigaciones sobre esta enfermedad en el siguiente enlace: Clinicaltrials.gov. Use el término “Arthrogryposis Renal Dysfunction Cholestasis Syndrome” para ver los estudios disponibles. Recomendamos que comparta esta información con los médicos para que analicen los estudios y determinen la indicación de la participación en algún estudio. (en inglés)

Para obtener información sobre los ensayos clínicos en Europa, póngase en contacto con: Clinicaltrialsregister.eu.

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Referencias

Linhares ND, Fagundes EDT, Ferreira AR, Queiroz TCN, da Silva LR, Pena SDJ. Mild phenotype of arthrogryposis, renal dysfunction, and cholestasis syndrome 1 caused by a novel VPS33B variant. Front Genet. 2022;13:796759. Published 2022 Feb 25. doi:10.3389/fgene.2022.796759

Smith H, Galmes R, Gogolina E et al. Associations among genotype, clinical phenotype, and intracellular localization of trafficking proteins in ARC syndrome. Human Mutation. 2012;33(12):1656-1664. Doi: 10.1002/humu.22155

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Aprenda más

Usted puede aprender más sobre esta enfermedad en los siguientes sitios en la red:

  • Orphanet, la base de dados europea de enfermedades raras (note la información detallada).

Las siguientes fuentes de información en inglés también pueden ser de utilidad:

  • Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM) es un resumen completo y autorizado de genes humanos y fenotipos genéticos que está disponible gratuitamente. Debido a que OMIM está diseñado para ser utilizado principalmente por médicos y otros profesionales de salud, aunque sea abierta al público, la información es compleja y se recomienda a los usuarios que buscan información sobre una condición médica o genética personal que consulten con un médico calificado para obtener un diagnóstico y obtener respuestas a sus preguntas personales. Haga clic en cada subtipo para ver la información específica.
  • Pubmed, un recurso gratuito donde se puede buscar artículos publicados de literatura médica. En la mayoría de los casos es posible ver los resúmenes del artículo y algunas veces se puede obtener la versión completa de un artículo de forma gratuita.

Vea también nuestra página en inglés de NORD: Arthrogryposis Renal Dysfunction Cholestasis Syndrome.

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Centros médicos con experiencia en mi enfermedad

Cuando se tiene una enfermedad rara o poco frecuente es muy importante encontrar a un médico que tenga experiencia en el diagnóstico y en el manejo.  De forma general, se recomienda que las personas con enfermedades raras busquen ser atendidas en centros médicos universitarios o terciarios ya que es más probable que los médicos que trabajan en estos centros hayan visto casos similares o tengan interés en la investigación, además de que cuentan con equipos de múltiples especialistas que trabajan en conjunto.

NORD tiene una lista de centros de excelencia en enfermedades raras que incluye muchos de los mejores centros médicos y académicos de los Estados Unidos.  Recomendamos que los pacientes compartan esta información con sus médicos para que sean referidos al centro más adecuado y conveniente. Esta lista está en expansión.

Para aprender más sobre NORD visite el siguiente enlace:  NORD en Español.

Nota: El sitio web de la Organización Nacional de Enfermedades Raras (NORD), sus bases de datos y su contenido tienen derechos de autor de NORD. Ninguna parte del sitio web de NORD, las bases de datos o los contenidos pueden copiarse de ninguna manera, incluidos, entre otros, los siguientes: descarga electrónica, almacenamiento en un sistema de recuperación o redistribución con fines comerciales sin el permiso expreso por escrito de NORD.  Sin embargo, por la presente se otorga permiso para imprimir una copia impresa de la información sobre una enfermedad individual para su uso personal, siempre que dicho contenido no se modifique de ninguna manera y el crédito por la fuente (NORD) y el aviso de derechos de autor de NORD estén incluidos en la copia impresa. Cualquier otra reproducción electrónica u otras versiones impresas está estrictamente prohibida.

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Programas & Recursos

RareCare logo in two lines.

Programas de asistencia RareCare®

Programas de Asistencia Adicional

Programa de Asistencia MedicAlert

NORD y la Fundación MedicAlert se han asociado en un nuevo programa para brindar protección a pacientes con enfermedades raras en situaciones de emergencia.

Aprende más https://rarediseases.org/patient-assistance-programs/medicalert-assistance-program/

Programa de Apoyo Educativo de Enfermedades Raras

Asegurarse de que los pacientes y los cuidadores estén equipados con las herramientas que necesitan para vivir su mejor vida mientras manejan su condición rara es una parte vital de la misión de NORD.

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Programa de descanso para cuidadores raros

Este programa de asistencia, primero en su tipo, está diseñado para los cuidadores de un niño o adulto diagnosticado con un trastorno raro.

Aprende más https://rarediseases.org/patient-assistance-programs/caregiver-respite/

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