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Paraplejía espástica hereditaria asociada a AP-4 (AP-4-HSP)

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Última actualización: 9/28/2023
Años publicados: 2019, 2023


Reconocimiento

NORD agradece a Darius Ebrahimi-Fakhari, MD, PhD, Amy Tam, BSc, y Vicente Quiroz, MD, del Boston Children’s Hospital, por la preparación de este informe en inglés. El informe en inglés fue traducido al español y modificado por Gioconda Alyea, médica genetista brasileira, el 17 de septiembre del 2024.


Resumen

La paraplejía espástica hereditaria asociada a AP-4 (AP-4-HSP) se refiere a un grupo de trastornos neurológicos del desarrollo que progresan lentamente.

Generalmente, se presentan con retraso global en el desarrollo, discapacidad intelectual de moderada a severa, problemas o ausencia del habla, microcefalia (cabeza pequeña), convulsiones y síntomas motores progresivos. Los niños recién nacidos y los niños pequeños tienen hipotonía (bajo tono muscular) que después se convierte en hipertonía, que resulta en espasticidad en las piernas, lo que lleva a la incapacidad para caminar y la dependencia de una silla de ruedas. Esta espasticidad puede progresar a los brazos (extremidades superiores), lo que causa la pérdida parcial o total del uso de las cuatro extremidades (brazos y piernas) y el torso (tetraplejía).

AP-4-HSP se hereda de manera autosómica recesiva. Existen cuatro genes que codifican las subunidades del complejo AP-4: AP4B1, AP4E1, AP4M1 y AP4S1.

No existe cura ni tratamiento específico para esta enfermedad, el manejo se enfoca en aliviar los síntomas.1

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Sinónimos

  • Síndrome de deficiencia de AP-4
  • Deficiencia del complejo de proteínas adaptadoras 4 (AP-4)
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Subdivisiones

  • HSP relacionada con AP4B1 o SPG47
  • HSP relacionada con AP4M1 o SPG50
  • HSP relacionada con AP4E1 o SPG51
  • HSP relacionada con AP4S1 o SPG52
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Signos y Síntomas

Las señales y los síntomas de la paraplejía espástica hereditaria asociada a AP-4 (AP-4-HSP) pueden variar, pero la mayoría de los niños con AP-4-HSP suelen presentar las siguientes señales y síntomas:

  • Apariencia «flácida» en la infancia debido al bajo tono muscular
  • Espasticidad progresiva y parálisis en las piernas desde la infancia temprana
  • Retraso en el desarrollo motor
  • Desarrollo deficiente o ausente del habla
  • Discapacidad intelectual de moderada a severa
  • Microcefalia
  • Convulsiones, incluidas convulsiones asociadas con fiebre

Otros síntomas que pueden presentarse:

  • Baja estatura
  • Distonía (contracciones musculares involuntarias)
  • Ataxia (falta de equilibrio y coordinación).
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Causas y Herencia

La paraplejía espástica hereditaria asociada a AP-4 (AP-4-HSP) es causada por mutaciones en los genes AP4B1, AP4E1, AP4M1 y AP4S1, que codifican las subunidades del complejo AP-4. Estos genes son importante para la función de las células nerviosas llamadas neuronas.

La herencia es autosómica recesiva.

En la herencia autosómica recesiva, la persona hereda una copia de la variante genética de cada uno de sus padres. Si ambos padres son portadores, el riesgo de que un hijo herede la enfermedad es del 25% en cada embarazo, y el riesgo de que el hijo sea portador, como los padres, es del 50%. El riesgo es el mismo con cada embarazo.

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Frecuencia

La paraplejía espástica hereditaria asociada a AP-4 (AP-4-HSP) afecta a hombres y mujeres de diferentes grupos étnicos. La prevalencia exacta es desconocida, pero es probable que esté subdiagnosticada debido a la similitud de los síntomas con la parálisis cerebral.

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Diagnóstico

El diagnóstico de paraplejía espástica hereditaria asociada a AP-4 (AP-4-HSP) se basa en características clínicas y pruebas como la resonancia magnética cerebral, que puede mostrar un cuerpo calloso delgado, ventrículos laterales dilatados y cambios en la sustancia blanca. El diagnóstico definitivo se confirma mediante pruebas genéticas que identifiquen las mutaciones en los genes relacionados con esta enfermedad.

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Tratamiento

Todavía no hay cura para la paraplejía espástica hereditaria asociada a AP-4 (AP-4-HSP). Las siguientes recomendaciones de manejo de los síntomas específicos según la edad podrían ser útiles para las personas afectadas:

  • 0-3 años: Referencia a un programa de intervención temprana con terapias ocupacionales, físicas, de alimentación y del habla, así como apoyo psicológico.
  • 3-5 años: Inscripción en programas de educación especial y desarrollo a través de las escuelas públicas.
  • 5-21 años: En Estados Unidos se recomienda hacer un Plan de educación individualizado (IEP), adaptado a las necesidades funcionales, con servicios y terapias específicos. A partir de los 12 años, deben comenzar los planes de transición para la adultez.

Disfunción motora

  • Disfunción motora gruesa: Fisioterapia y uso de equipos médicos adaptativos como sillas de ruedas, andadores, sillas de baño y órtesis.
  • Disfunción motora fina: Terapia ocupacional para mejorar habilidades como comer, vestirse y escribir.
  • Disfunción oral-motora: Evaluaciones regulares para problemas de deglución y alimentación.

Problemas de comunicación

  • Terapia del habla y consideración de medios de comunicación alternativos (por ejemplo, dispositivos de comunicación aumentativa y alternativa).

Cuidado multidisciplinario
Se recomienda un equipo de cuidado multidisciplinario que incluya neurología, fisiatría, ortopedia y medicina del desarrollo.

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Investigaciones

El Hospital Infantil de Boston ha iniciado el primer registro internacional y estudio de historia natural para AP-4-HSP.

El estudio, dirigido por el Dr. Darius Ebrahimi-Fakhari, está diseñado para recopilar datos sobre personas afectadas por la paraplejía espástica hereditaria asociada a AP-4 (AP-4-HSP). La participación no tiene costo y no es necesario viajar a Boston, ya que la inscripción se puede completar de manera remota. Los pasos para participar incluyen:

  • Una conversación de consentimiento informado con el personal del estudio (en persona o por teléfono).
  • Firma de los formularios de consentimiento y liberación de los registros médicos.
  • Un cuestionario sobre la historia clínica.
  • Posible recolección de una muestra de sangre.

Si usted cree que usted o que su hijo(a) pueden ser elegibles para este estudio, puedes contactar al Coordinador de Investigación de HSP en el Hospital Infantil de Boston:

Este tipo de estudios es esencial para comprender mejor la historia natural de la enfermedad y avanzar en el desarrollo de posibles tratamientos futuros.

El sitio en la red de Clinical Trials, desarrollado por los Institutos Nacionales de la Salud, proporciona información sobre las investigaciones clínicas. Usted puede ver las investigaciones sobre esta condición en el Clinicaltrials.gov. Use el término “AP-4-Associated Hereditary Spastic Paraplegia” o “AP-4-HSP” o un término más amplio “hereditary spastic paraplegia” para ver los estudios disponibles. Recomendamos que comparta esta información con los médicos para que analicen los estudios y determinen la indicación de la participación en algún estudio. (en inglés)

Para obtener información sobre los ensayos clínicos en Europa, póngase en contacto con: Clinicaltrialsregister.eu

 

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Referencias

Ebrahimi-Fakhari D, Behne R, Davies AK, et al. AP-4-Associated Hereditary Spastic Paraplegia. 2018 Dec 13. In: Adam MP, Mirzaa GM, Pagon RA, et al., editors. GeneReviews® [Internet]. Seattle (WA): University of Washington, Seattle; 1993-2023. Available from: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/books/NBK535153/ Accessed Sept 13, 2023.

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Aprenda más

Usted puede aprender más sobre esta enfermedad en los siguientes sitios en la red:

Note que esta información puede ser bastante técnica por lo que recomendamos que la comparta con un profesional de la salud.

En español:

  • Orphanet, la base de dados europea de enfermedades raras. Note que en Orphanet es llamada de Discapacidad intelectual grave y paraparesia espástica progresiva o Síndrome de deficiencia de AP4.

Las siguientes fuentes de información en inglés también pueden ser de utilidad:

  • Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM) es un resumen completo y autorizado de genes humanos y fenotipos genéticos que está disponible gratuitamente. Debido a que OMIM está diseñado para ser utilizado principalmente por médicos y otros profesionales de salud, aunque sea abierta al público, la información es compleja y se recomienda a los usuarios que buscan información sobre una condición médica o genética personal que consulten con un médico calificado para obtener un diagnóstico y obtener respuestas a sus preguntas personales. Haga clic en los subtipos para ver la información específica:
  • GeneReviews es un recurso internacional para médicos que proporciona información sobre condiciones hereditarias en un formato estandarizado, que cubre diagnóstico, manejo y asesoramiento genético para pacientes y sus familias. Cada capítulo está escrito por uno o más expertos en la afección o enfermedad específica y pasa por por un riguroso proceso de edición y revisión por pares antes de publicarse en línea.
  • Cure AP-4, una organización de apoyo para los afectados con esta condición.
  • PubMed es un recurso gratuito donde se puede buscar artículos publicados de literatura médica. En la mayoría de los casos es posible ver los resúmenes del artículo y algunas veces se puede obtener la versión completa de un artículo de forma gratuita.

Vea también nuestra página en inglés de NORD: AP-4-Associated Hereditary Spastic Paraplegia (AP-4-HSP)

 

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Centros médicos con experiencia en mi enfermedad

Cuando se tiene una enfermedad rara o poco frecuente es muy importante encontrar a un médico que tenga experiencia en el diagnóstico y en el manejo.  De forma general, se recomienda que las personas con enfermedades raras busquen ser atendidas en centros médicos universitarios o terciarios ya que es más probable que los médicos que trabajan en estos centros hayan visto casos similares o tengan interés en la investigación, además de que cuentan con equipos de múltiples especialistas que trabajan en conjunto.

NORD tiene una lista de centros de excelencia en enfermedades raras que incluye muchos de los mejores centros médicos y académicos de los Estados Unidos.  Recomendamos que los pacientes compartan esta información con sus médicos para que sean referidos al centro más adecuado y conveniente. Esta lista está en expansión.

Para aprender más sobre NORD visite el siguiente enlace:  NORD en Español.

 Nota: El sitio web de la Organización Nacional de Enfermedades Raras (NORD), sus bases de datos y su contenido tienen derechos de autor de NORD. Ninguna parte del sitio web de NORD, las bases de datos o los contenidos pueden copiarse de ninguna manera, incluidos, entre otros, los siguientes: descarga electrónica, almacenamiento en un sistema de recuperación o redistribución con fines comerciales sin el permiso expreso por escrito de NORD.  Sin embargo, por la presente se otorga permiso para imprimir una copia impresa de la información sobre una enfermedad individual para su uso personal, siempre que dicho contenido no se modifique de ninguna manera y el crédito por la fuente (NORD) y el aviso de derechos de autor de NORD estén incluidos en la copia impresa. Cualquier otra reproducción electrónica u otras versiones impresas está estrictamente prohibida.

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Programas & Recursos

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NORD y la Fundación MedicAlert se han asociado en un nuevo programa para brindar protección a pacientes con enfermedades raras en situaciones de emergencia.

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Asegurarse de que los pacientes y los cuidadores estén equipados con las herramientas que necesitan para vivir su mejor vida mientras manejan su condición rara es una parte vital de la misión de NORD.

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Programa de descanso para cuidadores raros

Este programa de asistencia, primero en su tipo, está diseñado para los cuidadores de un niño o adulto diagnosticado con un trastorno raro.

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