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Síndrome de Perrault

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Última actualización: September 09, 2021
Años publicados: 2021


Reconocimiento

NORD agradece a Greg Cichon, candidato a médico, Facultad de Medicina de Creighton, y a Heather Gomes, MD, otorrinolaringóloga, Boys Town National Research Hospital, por la preparación de este informe en inglés.  El reporte en inglés fue traducido al español y modificado por Gioconda Alyea, médica genetista brasileira el 3 de junio del 2024.


Resumen

El síndrome de Perrault es un trastorno genético poco común caracterizado por sordera del tipo neurosensorial. En las mujeres afectadas también hay disfunción de los ovarios.

La pérdida de audición está presente en el nacimiento o en los bebés y niños pequeños (primera infancia) y puede ser progresiva, pero la enfermedad generalmente se diagnostica en mujeres en la edad adulta temprana debido a una pubertad tardía.

En las mujeres afectadas, los ovarios no funcionan normalmente al comenzar la pubertad a pesar de tener un conjunto de cromosomas normales (cariotipo 46,XX). Por lo general, se realiza un diagnóstico con base en exámenes de imagen que muestran la presencia de un útero sin ovarios funcionales y con base en el cariotipo de 46,XX. El cariotipo es el conjunto de cromosomas de un individuo. El ser humano tiene 46 cromosomas (23 pares) y uno de los pares es el par de cromosomas sexuales (varón  XY y mujer XX).

La pérdida auditiva desde el nacimiento es irreversible y puede empeorar progresivamente, requiriendo que se coloque un audífono o un implante coclear. Las mujeres afectadas pueden tener insuficiencia ovárica primaria (IOP), lo que resulta en una menopausia temprana antes de los 40 años, o algún grado de disfunción ovárica. Como resultado, puede resultar difícil o imposible concebir de forma natural y la mayoría de las mujeres con síndrome de Perrault necesitarán un endocrinólogo para controlar los niveles hormonales. La esperanza de vida es normal.

El síndrome de Perrault sólo se han notificado unos 100 casos, la mayoría en mujeres.

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Sinónimos

  • Disgenesia gonadal, tipo XX, con sordera
  • Disgenesia ovárica con sordera neurosensorial
  • Disgenesia gonadal, tipo XX
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Signos y Síntomas

Las señales y los síntomas más comunes del síndrome de Perrault incluyen:

  • Pérdida de audición (hombres y mujeres) al nacer o en la primera infancia
  • Disfunción ovárica (mujeres) que resulta en insuficiencia ovárica primaria (IPO) o disgenesia ovárica, en que los ovarios no funcionan para producir las hormonas sexuales femeninas llamadas estrógeno y progesterona, que se encargan del desarrollo sexual y también de preparar el útero para el embarazo)
  • Pubertad tardía y/o menopausia temprana
  • Niveles hormonales (estrógeno y progesterona) anormales (en las mujeres) debido al problema de los ovarios
  • Crecimiento retrasado (varones y mujeres)
  • Síntomas neurológicos (en los varones y en las mujeres) como caídas frecuentes, falta de coordinación o entumecimiento.
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Causas y Herencia

El síndrome de Perrault es causado por cambios (mutaciones o variantes patogénicas) en seis genes: CLPP, ERAL1, HARS2, HSD17B4, LARS2 o TWNK. Se han identificado mutaciones en uno de estos genes en aproximadamente el 40% de las personas afectadas.  Sin embargo, la causa se desconoce en el otro 60% de los casos.

Herencia

El síndrome de Perrault es una condición genética autosómica recesiva. Los trastornos genéticos recesivos ocurren cuando una persona dividua hereda un gen alterado (mutado) de cada padre. Si una persona recibe un gen funcional y un gen mutado para una enfermedad, la persona será portadora de la enfermedad, pero generalmente no mostrará síntomas. El riesgo de que dos padres portadores transmitan el gen no funcional y, por lo tanto, tengan un hijo afectado es del 25% con cada embarazo. El riesgo de tener un hijo portador, al igual que los padres, es del 50% con cada embarazo. La probabilidad de que un niño reciba genes funcionales de ambos padres es del 25%. El riesgo es el mismo para hombres y mujeres.

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Frecuencia

Se han diagnosticado menos de 100 casos de síndrome de Perrault, lo que lo hace extremadamente raro (<1 en 1 millón), es decir, una enfermedad ultra rara.

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Diagnóstico

El diagnóstico del síndrome de Perrault se basa en la identificación de la pérdida auditiva de aparición temprana y de la disfunción ovárica en mujeres que tienen un conjunto de cromosomas (cariotipo) 46,XX normal.

Las pruebas genéticas para detectar mutaciones en los seis genes causantes conocidos pueden ayudar a confirmar el diagnóstico, pero lo más común es que se desconozca la causa exacta. Dado que los hombres con síndrome de Perrault tienden a tener solamente una pérdida auditiva, es posible que no reciban un diagnóstico a menos que también tengan una hermana con síndrome de Perrault.

Se puede sospechar del síndrome de Perrault cuando los bebés recién nacidos no pasan las pruebas de detección de audición para recién nacidos. A los niños mayores se les puede diagnosticar pérdida auditiva basándose en un audiograma, un examen que evalúa la capacidad de una persona para escuchar sonidos.

Debido a su rareza, los médicos probablemente no sospecharían del síndrome de Perrault hasta que, además de la sordera, también hayan encontrado una disfunción ovárica que causa la pubertad tardía en una mujer adulta joven.

Las pruebas clínicas pueden incluir análisis de sangre, pruebas de audición, imágenes pélvicas, pruebas genéticas y exámenes neurológicos. Las personas afectadas pueden necesitar ser atendidas por un equipo de especialistas que puede incluir audiólogos, otorrinolaringólogos, endocrinólogos, ginecólogos, genetistas y neurólogos. Una vez realizado el diagnóstico, estos médicos pueden ayudar a controlar la pérdida auditiva, los niveles hormonales y los problemas de fertilidad relacionados con el síndrome de Perrault.

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Tratamiento

No existe cura para el síndrome de Perrault y el tratamiento se centra en remediar los síntomas de pérdida auditiva, el desequilibrio hormonal y la infertilidad. Dependiendo de la gravedad de la pérdida auditiva, un audiólogo o un otorrinolaringólogo pueden recomendar audífonos, implantes cocleares o dispositivos vibrotáctiles, en que los sonidos son percibidos como vibraciones y las vibraciones son asociadas a diferentes sonidos. Los exámenes auditivos de rutina son importantes para determinar si la pérdida auditiva está empeorando.

Un endocrinólogo puede inducir la pubertad normal en mujeres jóvenes y también suplementar con las hormonas adecuadas para mantener un ciclo menstrual normal. La mayoría de las mujeres con síndrome de Perrault se reúnen con sus endocrinólogos cada tres meses al comenzar la pubertad, una vez al año cuando reciben suplementos hormonales y cada cinco años para comprobar los cambios en la densidad ósea como resultado de los suplementos hormonales.

Para las mujeres con insuficiencia ovárica primaria (IPO), un médico puede recomendar congelar sus óvulos ya que la menopausia ocurre temprano. El congelamiento de los óvulos se refiere al proceso mediante el cual se congelan uno o más óvulos no fecundados (óvulos que no se combinaron con espermatozoides) para guardarlos y usarlos en el futuro pare fecundarlos y producir embriones que se colocan en el útero de una mujer.

Es posible que las mujeres con ovarios disfuncionales (disgenesia ovárica) no puedan concebir de forma natural, pero pueden tener hijos mediante fertilización in vitro, ya que tienen un útero funcional. Durante la fertilización in vitro, se toman óvulos maduros de los ovarios y se fertilizan con esperma en un laboratorio. Luego se realiza un procedimiento para colocar uno o varios de los óvulos fecundados o embriones en el útero, que es el lugar donde se desarrollan los bebés.

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Investigaciones

El sitio en la red de Clinical Trials, desarrollado por los Institutos Nacionales de la Salud, proporciona información sobre las investigaciones clínicas. Usted puede ver las investigaciones sobre esta condición en el siguiente enlace: Clinicaltrials.gov.   Use el término “Perrault syndrome” para ver los estudios disponibles. Recomendamos que comparta esta información con los médicos para que analicen los estudios y determinen la indicación de la participación en algún estudio. (en inglés)

Para obtener información sobre los ensayos clínicos en Europa, póngase en contacto con: Clinicaltrialsregister.eu.

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Referencias

Demain LAM, Antunes D, O’Sullivan J, et al. A known pathogenic variant in the essential mitochondrial translation gene RMND1 causes a Perrault-like syndrome with renal defects. Clin Genet. 2018;94:276–7.

Demain LA, Urquhart JE, O’Sullivan J, et al. Expanding the genotypic spectrum of Perrault syndrome. Clin Genet. 2017;91:302–12.

De Vos M, Devroey P, Fauser BC. Primary ovarian insufficiency. Lancet. 2010;376:911–21.

Faridi R, Rehman AU, Morell RJ, et al. Mutations of SGO2 and CLDN14 collectively cause coincidental Perrault syndrome. Clin Genet. 2017;91:328–32.

Zerkaoui M, Demain LAM, Cherkaoui Jaouad I, et al. Marfanoid habitus is a nonspecific feature of Perrault syndrome. Clin Dysmorphol. 2017;26:200–4.

Lerat J, Jonard L, Loundon N, et al. An application of NGS for molecular investigations in Perrault syndrome: study of 14 families and review of the literature. Hum Mutat. 2016;37:1354–62.

Theunissen TE, Szklarczyk R, Gerards M, et al. Specific MRI abnormalities reveal severe Perrault syndrome due to CLPP defects. Front Neurol. 2016;7:203.

Jenkinson EM, Rehman AU, Walsh T, et al. Perrault syndrome is caused by recessive mutations in CLPP, encoding a mitochondrial ATP-dependent chambered protease. Am J Hum Genet. 2013;92:605–13.

Jenkinson EM, Clayton-Smith J, Mehta S, et al. Perrault syndrome: further evidence for genetic heterogeneity. J Neurol. 2012;259:974–6.

Pierce SB, Chisholm KM, Lynch ED, et al. Mutations in mitochondrial histidyl tRNA synthetase HARS2 cause ovarian dysgenesis and sensorineural hearing loss of Perrault syndrome. Proc Natl Acad Sci USA. 2011;108:6543–8.

Pierce SB, Walsh T, Chisholm KM, et al. Mutations in the DBP-deficiency protein HSD17B4 cause ovarian dysgenesis, hearing loss, and ataxia of Perrault Syndrome. Am J Hum Genet. 2010;87:282–8.

King KA, Makishima T, Zalewski CK, et al. Analysis of auditory phenotype and karyotype in 200 females with Turner syndrome. Ear Hear. 2007;28:831–41.

Meyers CM, Boughman JA, Rivas M, Wilroy RS, Simpson JL. Gonadal (ovarian) dysgenesis in 46,XX individuals: frequency of the autosomal recessive form. Am J Med Genet. 1996;63(4):518-24.

Nishi Y, Hamamoto K, Kajiyama M, Kawamura I. The Perrault syndrome: clinical report and review. Am J Med Genet. 1988;31(3):623-9.

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Aprenda más

Usted puede aprender más sobre esta enfermedad en los siguientes sitios en la red:

  • Orphanet, la base de dados europea de enfermedades raras.

Las siguientes fuentes de información en inglés también pueden ser de utilidad:

  • Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM), un resumen completo y autorizado de genes humanos y fenotipos genéticos que está disponible gratuitamente. Debido a que OMIM está diseñado para ser utilizado principalmente por médicos y otros profesionales de salud, aunque sea abierta al público, la información es compleja y se recomienda a los usuarios que buscan información sobre una condición médica o genética personal que consulten con un médico calificado para obtener un diagnóstico y obtener respuestas a sus preguntas personales. Haga clic en cada subtipo para ver la información disponible.
  • MedlinePlus, el sitio en la red de la Biblioteca Nacional de la Salud.
  • GeneReviews es un recurso internacional para médicos que proporciona información sobre condiciones hereditarias en un formato estandarizado, que cubre diagnóstico, manejo y asesoramiento genético para pacientes y sus familias. Cada capítulo está escrito por uno o más expertos en la afección o enfermedad específica y pasa por un riguroso proceso de edición y revisión por pares antes de publicarse en línea.
  • PubMed, un recurso gratuito donde se puede buscar artículos publicados de literatura médica. En la mayoría de los casos es posible ver los resúmenes del artículo y algunas veces se puede obtener la versión completa de un artículo de forma gratuita.

Vea también nuestra página en inglés de NORD: Perrault syndrome.

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Centros médicos con experiencia en mi enfermedad

Cuando se tiene una enfermedad rara o poco frecuente es muy importante encontrar a un médico que tenga experiencia en el diagnóstico y en el manejo.  De forma general, se recomienda que las personas con enfermedades raras busquen ser atendidas en centros médicos universitarios o terciarios ya que es más probable que los médicos que trabajan en estos centros hayan visto casos similares o tengan interés en la investigación, además de que cuentan con equipos de múltiples especialistas que trabajan en conjunto.

NORD tiene una lista de centros de excelencia en enfermedades raras que incluye muchos de los mejores centros médicos y académicos de los Estados Unidos.  Recomendamos que los pacientes compartan esta información con sus médicos para que sean referidos al centro más adecuado y conveniente. Esta lista está en expansión.

Para aprender más sobre NORD visite el siguiente enlace:  NORD en Español.

 Nota: El sitio web de la Organización Nacional de Enfermedades Raras (NORD), sus bases de datos y su contenido tienen derechos de autor de NORD. Ninguna parte del sitio web de NORD, las bases de datos o los contenidos pueden copiarse de ninguna manera, incluidos, entre otros, los siguientes: descarga electrónica, almacenamiento en un sistema de recuperación o redistribución con fines comerciales sin el permiso expreso por escrito de NORD.  Sin embargo, por la presente se otorga permiso para imprimir una copia impresa de la información sobre una enfermedad individual para su uso personal, siempre que dicho contenido no se modifique de ninguna manera y el crédito por la fuente (NORD) y el aviso de derechos de autor de NORD estén incluidos en la copia impresa. Cualquier otra reproducción electrónica u otras versiones impresas está estrictamente prohibida.

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Programas & Recursos

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NORD y la Fundación MedicAlert se han asociado en un nuevo programa para brindar protección a pacientes con enfermedades raras en situaciones de emergencia.

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Este programa de asistencia, primero en su tipo, está diseñado para los cuidadores de un niño o adulto diagnosticado con un trastorno raro.

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