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Síndrome trico-rino-falángico tipo 2

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Última actualización: May 25, 2008
Años publicados: 1996, 1997, 1998, 2005


Reconocimiento

El reporte en inglés fue traducido al español y modificado por Gioconda Alyea, médica  genetista brasileira, el 28 de agosto del 2024.


Resumen

El síndrome trico-rino-falángico tipo 2 (TRPS2), también conocido como síndrome de Langer-Giedion, es un trastorno muy poco frecuente que afecta a muchos órganos del cuerpo. Se caracteriza por discapacidad intelectual, retraso progresivo del crecimiento que resulta en baja estatura, cabello fino y delgado, rasgos faciales inusuales (cejas gruesas, especialmente en el medio, nariz ancha con un puente y una punta anchos, lados de la nariz poco desarrollados, un área larga entre la nariz y el labio superior, un labio superior delgado y orejas que sobresalen), dedos de las manos y de los pies anormalmente cortos (braquidactilia), forma de cono de los “extremos de crecimiento” de ciertos huesos (conificación epifisaria) y/o desarrollo de múltiples crecimientos óseos (exostosis) que se proyectan hacia afuera desde las superficies de varios huesos del cuerpo.

Además, algunas personas afectadas pueden tener articulaciones inusualmente flexibles (hiperextensibles) y tono muscular disminuido (hipotonía), exceso de pliegues de piel (piel redundante) y/o manchas elevadas descoloridas en la piel (nevos maculopapulares). Otros síntomas pueden incluir una cabeza muy pequeña (microcefalia), problemas urinarios y genitales, pérdida de audición (sordera neurosensorial) y/o retraso en el desarrollo del habla.

La variedad y la gravedad de los síntomas varían mucho de un caso a otro. El TRPS2 se debe a la ausencia de material genético (deleciones cromosómicas) en el cromosoma 8. El tamaño de la deleción varía de un caso a otro.

El TRPS tipo 2 se debe a la ausencia de un fragmento muy pequeño de material genético (microdeleción cromosómica) en el cromosoma 8 (región 8q23.3-q24.11) que conduce a la pérdida de los genes TRPS1, RAD21 y EXT1 y, por lo tanto, se considera un síndrome de genes contiguos (síndromes que ocurren causados por una deleción o duplicación cromosómica pequeña que se extiende a dos o más genes adyacentes). El tamaño de la deleción varía de un caso a otro. Por lo general, la microdeleción ocurre la primera vez en la persona afectada, sin que haya otros casos en la familia, pero se han descrito algunos casos hereditarios.

El tratamiento es principalmente de apoyo.

En 2023, se actualizó la clasificación de los trastornos esqueléticos genéticos. Estas actualizaciones ayudan a aclarar la clasificación de estas enfermedades relacionadas y brindan una comprensión más precisa de la base genética que las sustenta. Según las nuevas pautas:

  • El TRPS causado por una variante patógena en el gen TRPS1 ahora se conoce como displasia (síndrome) tricorrinofalángica tipos 1/3. Esto incluye lo que antes se conocía como TRPS1 y TRPS3. O sea, actualmente se considera que el tipo 3 es un cuadro mas severo del tipo 1 y no un subtipo separado.
  • El TRPS causado por una deleción más grande en el cromosoma 8 (que afecta específicamente la región 8q23.3-q24.11, que incluye los genes TRPS1 y EXT1) se conoce como síndrome de Langer-Giedion (displasia (síndrome) tricorrinofalángica tipo 2).
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Sinónimos

  • Síndrome de Langer-Giedion
  • Síndrome tricorrinofalángico tipo 2
  • Síndrome tricorrinofalángico tipo II
  • TRPS2
  • Displasia tricorrinofalángica tipo 2
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Signos y Síntomas

El síndrome trico-rino-falángico tipo 2 (TRPS2) puede variar mucho en su gravedad y síntomas, incluso entre miembros de la misma familia. Los síntomas notificados pueden incluir:

  • Rasgos faciales distintivos que pueden incluir:
    • Nariz grande con una cresta y una punta anchas, alas nasales (lados o paredes de la nariz) poco desarrolladas
    • Cejas gruesas y anchas
    • Surco nasolabial largo (el espacio entre la nariz y el labio superior)
    • Labio superior delgado
    • Orejas grandes y prominentes
    • Ojos hundidos y muy separados
    • Mandíbula pequeña que puede estar más atrás de lo normal
  • Anomalías en el cabello y las uñas (rasgos ectodérmicos) que incluyen:
    • Cabello fino, delgado y de crecimiento lento, que puede ser escaso desde el nacimiento y puede volverse cada vez más quebradizo
      • Algunas personas, especialmente los varones, pierden la mayor parte o la totalidad del cabello del cuero cabelludo (alopecia) en la segunda década de vida
    • Uñas distróficas (desarrolladas anormalmente) que son delgadas y quebradizas
  • Anomalías en los dedos de las manos y los pies que incluyen:
    • Dedos de las manos y los pies cortos (braquidactilia)
    • Dedos desviados hacia el pulgar o el meñique (clinodactilia)
    • Pies cortos
    • Epífisis cónicas (los extremos de los huesos) en las manos y los pies, lo que contribuye a la braquidactilia
  • Múltiples exostosis en varios huesos, incluida la pelvis, los huesos largos y los omóplatos
    • Las exostosis pueden causar dolor, deformación ósea y problemas funcionales que pueden aparecer ya en los primeros cinco años de vida y volverse más pronunciados con el tiempo
    • Las exostosis pueden provocar complicaciones como compresión de la médula espinal, daño a los nervios y reducción de la movilidad de las extremidades
    • Algunas personas también pueden ser propensas a fracturas óseas
  • Discapacidad intelectual leve a moderada, con retrasos en el desarrollo de las habilidades motoras y cognitivas (en aproximadamente el 25 % de los individuos afectados, la inteligencia puede ser normal)
  • Baja estatura o enanismo que resultan de retrasos en el crecimiento que suelen ser progresivos y son comunes tanto antes como después del nacimiento
  • Microcefalia (una cabeza más pequeña de lo normal) que está presente en más de la mitad de las personas afectadas
  • Problemas en las articulaciones especialmente en los dedos y las caderas.
    • Las articulaciones pueden ser hipermóviles (excesivamente flexibles) en la primera infancia, pero tienden a degenerarse con el tiempo, lo que provoca dolor y reducción del movimiento
  • Displasia de cadera que es temprana y grave y que puede progresar a problemas más graves, similares a los que se observan en la enfermedad de Legg-Calvé-Perthes, donde la porción final del fémur se deteriora
    • En casos graves, puede ser necesaria una cirugía de reemplazo de cadera en la adultez temprana
  • Otras características esqueléticas que pueden incluir costillas delgadas y estrechas, omóplatos “en forma de alas” (escápula alada), membranas entre los dedos de las manos y los pies (sindactilia) y curvatura espinal lateral anormal (escoliosis).

Otras señales y síntomas pueden incluir:

  • Retraso en el habla y pérdida de audición (sordera neurosensorial)
  • Exceso de piel, que tiende a tensarse a medida que pasan los años
  • Manchas descoloridas (nevos maculopapulares) en la piel
  • Hipotonía (tono muscular reducido) en bebés y niños pequeños que puede mejorar con la edad
  • Mayor propensión a tener infecciones respiratorias frecuentes.
  • Anomalías genitales y urinarias que pueden incluir acumulación de líquido en el útero (hidrometrocolpos) o reflujo ureteral, el flujo anómalo de orina que retrocede desde la vejiga por los conductos (uréteres) que conectan los riñones .
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Causas y Herencia

El síndrome trico-rino-falángico tipo 2 (TRPS tipo 2) es causado por la pérdida de genes específicos en una parte del cromosoma 8. Esto sucede debido a una pequeña pieza faltante (llamada microdeleción) en el cromosoma 8 en la región conocida como 8q23.3-q24.11. Los genes faltantes incluyen TRPS1, RAD21 y EXT1, y debido a que esta afección implica la pérdida de varios genes, se la conoce como “síndrome de genes contiguos”.

En la mayoría de los casos, este cambio genético ocurre por casualidad (conocido como “de novo“), lo que significa que no se hereda de ninguno de los padres. Sin embargo, en algunos casos raros, la microdeleción puede transmitirse de un padre a otro. Algunas personas con TRPS tipo 2 tienen una deleción que afecta solo a los genes RAD21 y EXT1. Estas personas a menudo tienen rasgos faciales que se parecen a otra afección llamada síndrome de Cornelia de Lange.

El gen TRPS1 desempeña un papel importante en el control del crecimiento y el desarrollo de ciertas células, incluidas las involucradas en la formación de cartílago y tejido conectivo alrededor de los huesos.

Herencia

El TRPS tipo 2 se hereda con un patrón autosómico dominante, lo que significa que, si una persona tiene la afección, existe un 50 % de probabilidades de que pueda transmitirla a sus hijos.

Dado que esta afección es genética, se recomienda que las personas afectadas reciban asesoramiento genético. Este asesoramiento les ayuda a entender las posibilidades de transmitir la enfermedad a sus hijos y les proporciona apoyo para tomar decisiones informadas sobre la planificación familiar.

En casi todos los casos notificados, si alguien tiene un cambio genético que causa TRPS tipo 2, mostrará síntomas de la enfermedad (esto se conoce como penetrancia del 100%). Es muy raro que alguien tenga un cambio genético sin mostrar síntomas (una situación llamada mosaicismo somático, donde hay algunas células en el cuerpo que no tienen el cambio genético).

Por lo general, la microdeleción ocurre de novo, sin que haya otros casos en la familia, pero se han notificado algunos casos hereditarios.

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Frecuencia

Se desconoce la prevalencia de esta enfermedad. Se describieron alrededor de 100 casos en la literatura.

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Diagnóstico

El diagnóstico del síndrome trico-rino-falángico tipo 2 (TRPS tipo 2) generalmente se sospecha en la presentación clínica y se confirma mediante pruebas genéticas a través del análisis de microarrays cromosómicos que identifican la pérdida del material genético en el cromosoma 8.

El diagnóstico prenatal (antes del nacimiento) es posible para TRPS tipo 2 si el cambio genético específico (variante patogénica) que causa la enfermedad ya se ha identificado en un miembro de la familia afectado. Esto significa que, durante el embarazo, los médicos pueden realizar pruebas al bebé en desarrollo para ver si ha heredado el mismo cambio genético.

A medida que las personas afectadas envejecen, se pueden utilizar técnicas de diagnóstico por imágenes especializadas (como diversos métodos de rayos X) para identificar el desarrollo en “forma de cono” de las porciones finales de ciertos huesos (conificación epifisaria) y/o la formación de numerosos crecimientos óseos (exostosis) que se proyectan hacia afuera desde las superficies de varios huesos del cuerpo. La discapacidad intelectual, la pérdida de audición y/o los retrasos en el habla pueden no ser detectables hasta que los bebés afectados crezcan.

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Tratamiento

El tratamiento del TRPS tipo 2 (TRPS2) se centra en abordar síntomas específicos y brindar atención de apoyo. Un equipo de especialistas, que incluye pediatras, ortopedistas, cirujanos ortopédicos, logopedas, audiólogos y otros profesionales de la salud, deben trabajar juntos para crear un plan de tratamiento integral adaptado a las necesidades de cada individuo.

La atención de apoyo puede incluir:

  • Cuidado del cabello con consejos prácticos, incluido el uso de pelucas.
  • Cuidado de los dientes con extracción de dientes adicionales (dientes supernumerarios).
  • Uso de terapia con hormona de crecimiento (GH) para baja estatura.
  • Terapia ocupacional que puede ayudar a mejorar las habilidades motoras finas.
  • Manejo del dolor con analgésicos como medicamentos antiinflamatorios (AINE) u otros no opioides.
  • Fisioterapia que también puede aliviar el dolor y ayudar a la movilidad.
  • Ejercicio y apoyo a la movilidad con ejercicio regular y apoyo con la movilidad en la escuela y el trabajo.
  • Implante de prótesis de cadera para casos graves de displasia de cadera.
  • Exposición a la luz solar, ingesta dietética de calcio y vitamina D y suplementos si es necesario para problemas óseos.
  • Prevención de fracturas con actividades modificadas.
  • Uso de medicamentos conocidos como bifosfonatos para la osteopenia.
  • ​​Apoyo psicológico con apoyo de pares y asesoramiento psicoló
  • Seguimiento regular por un especialista en ortopedia para controlar las exostosis (crecimientos óseos).
    • Puede ser necesaria la extirpación quirúrgica de los osteocondromas si causan dolor, compresión nerviosa, obstaculizan el desarrollo de las extremidades o afectan el movimiento.
  • Apoyo educativo y de desarrollo, incluidos servicios de educación especial, terapia del habla y servicios vocacionales para ayudar a los niños a alcanzar su máximo potencial.
  • Audífonos, para aquellos con pérdida auditiva significativa.
  • Control regular de infecciones respiratorias.

Las personas afectadas deben ser acompañadas y evaluadas de rutina de las siguientes formas:

  • Control del crecimiento y de las articulaciones en cada visita durante la infancia.
  • Evaluación regular de fracturas frecuentes.
  • Evaluación de osteopenia con exploraciones DXA (densitometría ósea) para aquellos con sospecha de osteopenia.
  • ​​Radiografías de osteocondromas para controlar las exostosis cuando aparecen los síntomas y al final de la pubertad.
  • Evaluaciones anuales del desarrollo durante la niñez (recomendadas para aquellos con un diagnóstico clínico de TRPS (de causa molecular desconocida) y aquellos con TRPS2).

Las personas afectadas con movilidad reducida deben evitar los deportes de alto impacto debido al mayor riesgo de lesiones.

Se recomienda asesoramiento genético para las personas afectadas y sus familias para ayudarlos a comprender la afección y su patrón hereditario.

La intervención temprana, que incluye fisioterapia, logopedia y otras medidas de apoyo, es crucial para garantizar que los niños con TRPS2 alcancen su máximo potencial.

La expectativa de vida es normal. La movilidad reducida y los problemas de desarrollo pueden tener un impacto importante en la calidad de vida.

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Investigaciones

El sitio en la red de Clinical Trials, desarrollado por los Institutos Nacionales de la Salud, proporciona información sobre las investigaciones clínicas. Usted puede ver las investigaciones sobre la enfermedad en el siguiente enlace: Clinicaltrials.gov. Use el término “Trichorhinophalangeal Syndrome type 2” o un término más amplio “Trichorhinophalangeal Syndrome” o el nombre del gen “TRP2” para ver los estudios disponibles. Recomendamos que comparta esta información con los médicos para que analicen los estudios y determinen la indicación de la participación en algún estudio. (en inglés)

Para obtener información sobre los ensayos clínicos en Europa, póngase en contacto con: Clinicaltrialsregister.eu

 

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Referencias

Hicks J. Trichorhinophalangeal Syndrome Type II. In: NORD Guide to Rare Disorders. Lippincott Williams & Wilkins. Philadelphia, PA. 2003:731.

Jones KL., ed. Smith’s Recognizable Patterns of Human Malformation. 5th ed. Philadelphia, PA: W. B. Saunders Co: 1997:

Champion RH, et al., eds. Textbook of Dermatology. 5th ed. Cambridge, MA: Blackwell Scientific Publications; 1992:335-36, 1700-1.

Gorlin RJ, et al., eds. Syndromes of the Head and Neck, 3rd ed. New York, NY: Oxford University Press; 1990:806-11.

Buyce ML., ed. Birth Defects Encyclopedia. Dover, MA: Blackwell Scientific Publications; For: The Center for Birth Defects Information Services Inc; 1990:1699-1701.

Dunbar JD, et al., Hip pathology in the trichorhinophalangeal syndrome. J Pediatr Orthop. 1995;15:381-5.

Hou J, et al., A 4-megabase yac contig that spans the Langer-Giedion syndrome region on human chromosome 8q24.1: use in refining the location of the trichorhinophalangeal syndrome and multiple exostoses genes (TRPS1 and EXT1). Genomics. 1995;29:87-97.

Ludecke HJ, et al., Molecular dissection of a contiguous gene syndrome: localization of the genes involved in the Langer-Giedion syndrome. Hum Mol Genet. 1995;4:31-6.

Bauermeister S, et al., The orthopaedic manifestations of the Langer-Giedion syndrome. Orthop Rev. 1992;21:31-5.

Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM). Victor A. McKusick, Editor; Johns Hopkins University, Last Edit Date 10/4/95. Entry Number 150230.

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Aprenda más

Usted puede aprender más sobre esta enfermedad en los siguientes sitios en la red:

Note que esta información puede ser bastante técnica por lo que recomendamos que la comparta con un profesional de la salud.

En español:

  • Orphanet, la base de dados europea de enfermedades raras.

Las siguientes fuentes de información en inglés también pueden ser de utilidad:

  • Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM) es un resumen completo y autorizado de genes humanos y fenotipos genéticos que está disponible gratuitamente. Debido a que OMIM está diseñado para ser utilizado principalmente por médicos y otros profesionales de salud, aunque sea abierta al público, la información es compleja y se recomienda a los usuarios que buscan información sobre una condición médica o genética personal que consulten con un médico calificado para obtener un diagnóstico y obtener respuestas a sus preguntas personales.
  • GeneReviews es un recurso internacional para médicos que proporciona información sobre condiciones hereditarias en un formato estandarizado, que cubre diagnóstico, manejo y asesoramiento genético para pacientes y sus familias. Cada capítulo está escrito por uno o más expertos en la afección o enfermedad específica y pasa por un riguroso proceso de edición y revisión por pares antes de publicarse en línea.
  • MedlinePlus, el sitio en la red de la Biblioteca Nacional de la Salud.
  • National Foundation for Ectodermal Dysplasias, una organización nacional en Estados Unidos que ofrece apoyo para las personas afectadas con displasias ectodérmicas.
  • The Trichorhinophalangeal Syndrome Association (TRPSA), tiene un grupo de Facebook que apoya a las personas afectadas con este síndrome.
  • PubMed es un recurso gratuito donde se puede buscar artículos publicados de literatura médica. En la mayoría de los casos es posible ver los resúmenes del artículo y algunas veces se puede obtener la versión completa de un artículo de forma gratuita.

Vea también nuestra página en inglés de NORD: Trichorhinophalangeal Syndrome type 2.

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Centros médicos con experiencia en mi enfermedad

Cuando se tiene una enfermedad rara o poco frecuente es muy importante encontrar a un médico que tenga experiencia en el diagnóstico y en el manejo.  De forma general, se recomienda que las personas con enfermedades raras busquen ser atendidas en centros médicos universitarios o terciarios ya que es más probable que los médicos que trabajan en estos centros hayan visto casos similares o tengan interés en la investigación, además de que cuentan con equipos de múltiples especialistas que trabajan en conjunto.

NORD tiene una lista de centros de excelencia en enfermedades raras que incluye muchos de los mejores centros médicos y académicos de los Estados Unidos.  Recomendamos que los pacientes compartan esta información con sus médicos para que sean referidos al centro más adecuado y conveniente. Esta lista está en expansión.

Para aprender más sobre NORD visite el siguiente enlace:  NORD en Español.

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