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Síndrome de linfedema-distiquiasis

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Última actualización: November 30, 2022
Años publicados: 2008, 2012, 2015, 2018, 2022


Reconocimiento

NORD agradece a David A. Stevenson, MD, profesor de la Universidad de Stanford, y a Amy Calhoun, MD, profesora adjunta de la Universidad de Iowa, por su ayuda en la preparación de este informe en inglés.  El informe en inglés fue traducido al español y modificado por Gioconda Alyea, médica genetista brasileira, el 10 de abril del 2024.


Resumen

El síndrome de linfedema-distiquiasis es un trastorno genético poco común que afecta muchos órganos y sistemas del cuerpo.  Es caracterizado por hinchazón de las piernas debido a la acumulación de líquido y el desarrollo de pestañas adicionales (distiquiasis). La distiquiasis puede variar desde unas pocas pestañas adicionales hasta un juego completo de pestañas adicionales. La hinchazón afecta con mayor frecuencia a ambas piernas (bilateral) y generalmente ocurre alrededor de la pubertad. Las anomalías adicionales pueden incluir venas varicosas de aparición temprana, párpados caídos (ptosis), defectos del corazón (cardiacos), paladar hendido, ritmo cardíaco anormal y curvatura lateral anormal de la columna (escoliosis).

El síndrome de linfedema-distiquiasis es causado por cambios (variantes patogénicas o mutaciones) del gen FOXC2 y se hereda de forma autosómica dominante.

El tratamiento depende se dirige a mejorar los síntomas que la persona tenga.

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Signos y Síntomas

Las señales y los síntomas del síndrome linfedema-distiquiasis varían mucho de persona a persona incluso entre miembros de una misma familia.

Las señales y síntomas pueden incluir:

  • Hilera extra de pestañas (distiquiasis), la señal más común
    • La distiquiasis puede variar desde unas pocas pestañas adicionales hasta un juego completo de pestañas adicionales (puede ser muy difícil de ver y, a menudo, pasa desapercibido en un examen de rutina)
  • Hinchazón (edema de las piernas debido a la acumulación de líquido rico en proteínas (linfa) en las capas blandas de tejido debajo de la piel, presente en la mayoría de los casos
    • La gravedad de la linfedema (hinchazón debida a la acumulación de líquido linfático) varía, pero normalmente afecta sólo a las piernas
    • En la mayoría de las personas, ambas piernas están afectadas (bilateral)
    • En algunas personas, la hinchazón puede causar opresión, malestar y sensaciones inusuales de hormigueo (parestesias) en las zonas afectadas
    • Por lo general, la linfedema se desarrolla alrededor de la pubertad, aunque puede desarrollarse incluso antes de que la persona nazca o en la edad adulta.
    • Los hombres desarrollan linfedema a una edad más temprana que las mujeres y tienen más probabilidades de desarrollar celulitis, que se caracteriza por piel hinchada y enrojecida que puede sentirse caliente y sensible al toque
  • Anomalías oculares que pueden incluir:
    • Sensibilidad anormal a la luz (fotofobia)
    • Inflamación de la delicada membrana que recubre el interior de los párpados (conjuntivitis)
    • Irritación de la capa exterior curva y transparente de tejido fibroso que cubre el globo ocular (córnea)
    • Desarrollo de un pequeño bulto doloroso en el párpado (orzuelo)
    • Caída o flacidez de los párpados (ptosis)
  • Venas varicosas, una afección caracterizada por venas retorcidas, ensanchadas y agrandadas justo debajo de la superficie de la piel
    • Las venas varicosas pueden preceder al desarrollo del linfedema
    • Las venas varicosas se desarrollan a una edad mucho más temprana y con mayor frecuencia que en la población general
  • Enfermedades cardíacas congénitas que pueden incluir:
    • Tetralogía de Fallot, que se caracteriza por una combinación de cuatro defectos cardíacos diferentes: un defecto del tabique ventricular; obstrucción del flujo de sangre desde el ventrículo derecho a los pulmones (estenosis pulmonar); una aorta desplazada, que hace que la sangre fluya hacia la aorta desde los ventrículos derecho e izquierdo; y el agrandamiento anormal del ventrículo derecho
      • La tetralogía de Fallot suele provocar un flujo sanguíneo deficiente a los pulmones y una oxigenación sanguínea deficiente
      • Los síntomas tienden a empeorar con el tiempo si no se tratan y pueden poner en peligro la vida
    • Latidos cardíacos irregulares (arritmias).

Las señales y síntomas menos comunes incluyen:

  • Ojos bizcos o cruzados (estrabismo)
  • Cierre incompleto del paladar (paladar hendido)
  • Curvatura de la columna de lado a lado (escoliosis)
  • Cuello alado
  • Quistes en la capa más externa de las membranas (meninges) que cubren la médula espinal (quistes extradurales espinales)
  • Hinchazón total del cuerpo antes del nacimiento (hidropesía fetal)
  • Problemas respiratorios debido al flujo linfático anormal en los pulmones.
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Causas y Herencia

El síndrome de linfedema-distiquiasis se produce debido a variantes que alteran o cambian el gen del factor de transcripción de la familia forkhead (FOXC2). Actualmente se desconoce exactamente cómo las variantes de este gen provocan los síntomas del síndrome de linfedema-distiquiasis, pero se cree que las variantes provocan una pérdida de función.

El linfedema es causado por la acumulación de líquido rico en proteínas (linfa) en áreas del cuerpo, generalmente debido a una disfunción o anomalía del sistema linfático. El sistema linfático es una red circulatoria de vasos, conductos y ganglios que filtran y distribuyen la linfa y las células sanguíneas por todo el cuerpo. En el síndrome de linfedema-distiquiasis es posible que el linfedema se desarrolle debido a una obstrucción, malformación, subdesarrollo (hipoplasia) o función inadecuada de varios vasos linfáticos.

Se ha mostrado que las válvulas venosas fallan tanto en las venas superficiales como en las profundas de las extremidades inferiores de las personas que tienen  variantes en el gen FOXC2, lo que sugiere que el gen FOXC2 es importante para el desarrollo y mantenimiento normal de las válvulas venosas y linfáticas. También se ha mostrado que la función de los vasos linfáticos en personas con síndrome de linfedema distiquiasis es afectada negativamente por la gravedad, lo que posiblemente explica por qué las piernas son afectadas principalmente cuando la variante está presente en todas las células del cuerpo.

Herencia

El síndrome de linfedema-distiquiasis es un trastorno genético autosómico dominante. Los trastornos genéticos dominantes ocurren cuando solo se necesita una copia de un gen anormal para causar una enfermedad en particular. El gen anormal puede heredarse de cualquiera de los padres o puede ser el resultado de un gen mutado en el individuo afectado. El riesgo de transmitir el gen anormal de un padre afectado a un hijo es del 50% por cada embarazo. El riesgo es el mismo para hombres y mujeres.

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Frecuencia

El síndrome de linfedema-distiquiasis es bastante raro, pero no se sabe su prevalencia exacta en la población general. El síndrome afecta a hombres y mujeres por igual. El linfedema se desarrolla en los hombres a una edad más temprana que en las mujeres. El síndrome de linfedema-distiquiasis puede no diagnosticarse, lo que dificulta determinar su verdadera frecuencia en la población general.

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Diagnóstico

El diagnóstico del síndrome de linfedema-distiquiasis se realiza principalmente con una evaluación clínica, una historia clínica detallada de la persona afectada y con la identificación de hallazgos característicos (es decir, linfedema primario, distiquiasis).

Las pruebas moleculares que identifican las mutaciones del gen FOXC2 pueden ayudar a confirmar un diagnóstico.

Se pueden realizar una variedad de pruebas especializadas para determinar si se tienen los problemas que la persona tenga. Estas pruebas incluyen una linfogammagrafía o un ecocardiograma. Durante la linfogammagrafía, se inyecta una sustancia conocida como medio de contraste en un vaso linfático (generalmente en la mano o el pie). Se toma una serie de radiografías que muestran el medio a medida que se mueve a través de los vasos linfáticos, lo que brinda a los médicos una imagen de la salud y estructura de los vasos linfáticos. Durante un ecocardiograma, se utilizan ondas sonoras reflejadas para crear una imagen del corazón, que puede mostrar los defectos cardíacos congénitos que puedan estar  asociados con el síndrome de linfedema-distiquiasis.

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Tratamiento

El tratamiento del síndrome de linfedema-distiquiasis se dirige a los síntomas específicos que están presentes en cada persona afectada. El tratamiento tiene como objetivo reducir la hinchazón y prevenir infecciones. La terapia descongestiva completa (CDT) es una forma de tratamiento en la que se combinan técnicas de masaje especializadas con vendajes terapéuticos, cuidado meticuloso de la piel, ejercicio y el uso de prendas de compresión bien ajustadas, como medias ajustadas. Se pueden usar antibióticos para tratar infecciones recurrentes como la celulitis o como medida preventiva (profiláctica) en personas con infecciones recurrentes.

La distiquiasis se puede tratar con lubricación o depilación (depilación). Los tratamientos más definitivos para la distiquiasis incluyen crioterapia, electrólisis o división del párpado. La crioterapia es la aplicación de frío extremo para destruir el tejido enfermo. La electrólisis utiliza una radiofrecuencia de onda corta para destruir las pestañas adicionales. Hay un procedimiento quirúrgico en el que se abre el párpado para exponer la raíz (folículo) de las pestañas. Luego se elimina (extirpa) cada pestaña adicional. En algunos casos, la crioterapia o la electrólisis se utilizan junto con la división del párpado.

En algunos casos, se puede realizar una cirugía para tratar otras anomalías como ptosis o paladar hendido. Las personas con anomalías cardíacas pueden ser monitoreadas periódicamente.

Se recomienda el asesoramiento genético a las personas afectadas y sus familias. Otros tratamientos son sintomáticos y de apoyo.

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Investigaciones

El sitio en la red de Clinical Trials, desarrollado por los Institutos Nacionales de la Salud, proporciona información sobre las investigaciones clínicas. Usted puede ver las investigaciones sobre esta enfermedad en el siguiente enlace: Clinicaltrials.gov. Use el término “Lymphedema-Distichiasis Syndrome” o “lymphedema” o “distichiasis” para ver los estudios disponibles. Recomendamos que comparta esta información con los médicos para que analicen los estudios y determinen la indicación de la participación en algún estudio. (en inglés)

Para obtener información sobre los ensayos clínicos en Europa, póngase en contacto con: Clinicaltrialsregister.eu.

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Referencias

de Bruyn G, Casaer A, Devolder K, et al. Hydrops fetalis and pulmonary lymphangiectasia due to FOXC2 mutation: an autosomal dominant hereditary lymphedema syndrome with variable expression. Eur J Pediatr. 2012;171(3):447-50.

Mellor RH, Tate N, Stanton AWB, Hubert C, Maekinen T, Smith A, Burnand K, Jeffery S, Levick JR, Mortimer PS; Mutations in FOXC2 in humans (lymphedema distichiasis syndrome) cause lymphatic dysfunction on dependency. J Vasc Res. 2011; 44:381-4.

Shimoda H, Bernas MJ, Witte MH. Dysmorphogenesis of lymph nodes in foxc2 haploinsufficient mice. Histochem Cell Biol. 2011;135(6):603-13.

Sanches-Carpintero R, Dominguez P, Nunez MT, Patino-Garcia A, Spinal extradural arachnoid cysts in lymphedema-distichiasis syndrome. Genet Med. 2010; 12: 532-5.

Connell F, Brice G, Jeffery S, Keely V, Mortimper P, Mansur S. A new classification system for primary lymphatic dysplasias based on phenotype. Clin Genet. 2010; 77:438-452.

Connell F, Brice G, Mortimer P. Phenotypic characterization of primary lymphedema. Ann NY Acad Sci. 2008;1131:140-6.

Mellor RH, Brice G, Stanton AW, French J, Smith A, Jeffery S, Levick JR, Burnand KG, Mortimer PS; Lymphoedema Research Consortium. Mutations in FOXC2 are strongly associated with primary valve failure in veins of the lower limb. Circulation. 2007;115:1912-20.

Berry FB, Tamimi Y, Carle MV, Lehmann OJ, Walter MA. The establishment of a predictive mutational model of the forkhead domain through the analyses of FOXC2 missense mutations identified in patients with hereditary lymphedema with distichiasis. Hum Mol Genet. 2005;14:2619-27.

Kriederman BM, Myloyde TL, Witte MH, et al., FOXC2 haploinsufficient mice are a model for human autosomal dominant lymphedema-distichiasis syndrome. Hum Mol Genet. 2003;12:1179-85.

Brice GW, Mansour S, Bell R, et al., Analysis of phenotypic abnormalities in lymphoedema-distichiasis syndrome in 74 patients with FOXC2 mutations or linkage to 16q24. J Med Genet. 2002;39:478-83.

Erickson RP, Dagenais SL, Caulder MS, et al., Clinical heterogeneity in lymphoedema-distichiasis syndrome with FOXC2 truncating mutations. J Med Genet. 2001;38:761-6.

Fang J, Dagenais SL, Erickson RP, et al., Mutations in FOXC2 (MFH-1), a forkhead family transcription factor, are responsible for the hereditary lymphedema-distichiasis syndrome. Am J Med Genet. 2000;67:1382-8.

Mangion J, Rahman N, Mansour S, et al., A gene for lymphedema-distichiasis maps to 16q24.3. Am J Hum Genet. 1999;65:427-32.

Van Zanten M, Mansour S, Ostergaard P, et al. Milroy Disease. 2006 Apr 27 [Updated 2021 Feb 18]. In: Adam MP, Everman DB, Mirzaa GM, et al., editors. GeneReviews® [Internet]. Seattle (WA): University of Washington, Seattle; 1993-2022. Available from: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/books/NBK1239/ Accessed Nov 30, 2022.

Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM). The Johns Hopkins University. Lymphedema, Hereditary, II. Entry No: 153200. Last Edited 01/10/2019. Available at: https://omim.org/entry/153200 Accessed Nov 30, 2022.

Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM). The Johns Hopkins University. Lymphedema, Hereditary, IA. Entry No: 153100. Last Edited 08/23/2022. Available at: https://omim.org/entry/153100 Accessed Nov 30, 2022.

Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM). The Johns Hopkins University. Lymphedema-Distichiasis Syndrome. Entry No: 153400. Last Edited 05/16/2019. Available at: https://omim.org/entry/153400 Accessed Nov 30, 2022.

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Aprenda más

Usted puede aprender más sobre esta enfermedad en los siguientes sitios en la red:

  • Orphanet, la base de dados europea de enfermedades raras (note la información detallada).

Las siguientes fuentes de información en inglés también pueden ser de utilidad:

  • Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM) es un resumen completo y autorizado de genes humanos y fenotipos genéticos que está disponible gratuitamente. Debido a que OMIM está diseñado para ser utilizado principalmente por médicos y otros profesionales de salud, aunque sea abierta al público, la información es compleja y se recomienda a los usuarios que buscan información sobre una condición médica o genética personal que consulten con un médico calificado para obtener un diagnóstico y obtener respuestas a sus preguntas personales.
  • GeneReviews, es un recurso internacional para médicos que proporciona información sobre condiciones hereditarias en un formato estandarizado, que cubre diagnóstico, manejo y asesoramiento genético para pacientes y sus familias. Cada capítulo está escrito por uno o más expertos en la afección o enfermedad específica y pasa por un riguroso proceso de edición y revisión por pares antes de publicarse en línea.
  • MedlinePlus, el sitio en la red de la Biblioteca Nacional de la Salud.
  • Pubmed, un recurso gratuito donde se puede buscar artículos publicados de literatura médica. En la mayoría de los casos es posible ver los resúmenes del artículo y algunas veces se puede obtener la versión completa de un artículo de forma gratuita.

Vea también nuestra página en inglés de NORD: Lymphedema-Distichiasis Syndrome.

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Centros médicos con experiencia en mi enfermedad

Cuando se tiene una enfermedad rara o poco frecuente es muy importante encontrar a un médico que tenga experiencia en el diagnóstico y en el manejo.  De forma general, se recomienda que las personas con enfermedades raras busquen ser atendidas en centros médicos universitarios o terciarios ya que es más probable que los médicos que trabajan en estos centros hayan visto casos similares o tengan interés en la investigación, además de que cuentan con equipos de múltiples especialistas que trabajan en conjunto.

NORD tiene una lista de centros de excelencia en enfermedades raras que incluye muchos de los mejores centros médicos y académicos de los Estados Unidos.  Recomendamos que los pacientes compartan esta información con sus médicos para que sean referidos al centro más adecuado y conveniente. Esta lista está en expansión.

Para aprender más sobre NORD visite el siguiente enlace:  NORD en Español.

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NORD y la Fundación MedicAlert se han asociado en un nuevo programa para brindar protección a pacientes con enfermedades raras en situaciones de emergencia.

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