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Porfiria Variegata

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Última actualización: June 01, 2022
Años publicados: 1987, 1988, 1990, 1991, 1993, 1996, 1997, 2001, 2010, 2013, 2017


Reconocimiento

NORD agradece profundamente a Herbert Bonkovsky, MD, Profesor Adjunto, Carolinas Medical Center, Cannon Research Center, y a la American Porphyria Foundation, por su colaboración en la preparación de este informe en inglés. El informe en inglés fue traducido al español y modificado por Gioconda Alyea, médica genetista brasileira, el 9 de septiembre del 2024.


Resumen

La porfiria variegata es un trastorno genético metabólico poco común, caracterizado por una función deficiente de la enzima protoporfirinógeno oxidasa (PPO o PPOX). Esta deficiencia  provoca la acumulación de ciertas sustancias químicas llamadas porfirinas y precursores de porfirinas en el cuerpo, lo que a su vez puede generar una variedad de síntomas.

Los síntomas específicos pueden variar enormemente de una persona a otra. Algunas personas presentan síntomas cutáneos, otros síntomas neurológicos, y algunos pueden tener ambos. Los síntomas cutáneos más comunes incluyen ampollas y fragilidad de la piel expuesta al sol. Los síntomas neurológicos más comunes incluyen dolor abdominal, náuseas, vómitos, estreñimiento, dolor en las extremidades y debilidad, así como ansiedad, inquietud y convulsiones.

Es causada porcambios (mutaciones o variantes patogénicas) diferentes del gen PPOX y se han identificado muchas mutaciones diferentes en el gen PPOX en distintas familias con porfiria variegata. La mutación genética en una familia se hereda de forma autosómica dominante, pero muchas personas que heredan una mutación en el gen PPOX no desarrollan ningún síntoma (son asintomáticas).

La porfiria variegata es parte de un grupo de trastornos conocidos como porfirias. Las porfirias se caracterizan por niveles anormalmente altos de porfirinas o precursores de porfirinas en el cuerpo. Cada porfiria se debe a la deficiencia de una enzima diferente. Existen ocho enzimas en la vía para la producción de heme, que es parte de la hemoglobina y otras hemoproteínas. Hay al menos ocho tipos de porfiria.

Los síntomas asociados con los distintos tipos de porfiria varían según la enzima específica que esté deficiente. Es importante destacar que las personas que tienen un tipo de porfiria no desarrollan los otros tipos.

Las porfirias se clasifican generalmente en dos grupos: los tipos hepáticos y los tipos eritropoyéticos. En los tipos hepáticos, las porfirinas y sus precursores se originan en exceso en el hígado, mientras que en los tipos eritropoyéticos, provienen principalmente de la médula ósea, la parte interna de los huesos largos donde se fabrican las células de la sangre. La porfiria variegata es una forma hepática de porfiria.

En la porfiria variegata, se acumulan las sustancias llamadas protoporfirinógeno y coproporfirinógeno en el hígado debido a la deficiencia de PPOX. Estas sustancias son oxidadas a protoporfirina y coproporfirina, que luego son transportadas en la sangre y resultan en que la piel sea sensible a la luz solar. Los síntomas neurológicos están asociados con la acumulación de precursores de porfirinas, como el ácido delta-aminolevulínico (ALA) y el porfobilinógeno (PBG).

Los ataques agudos de porfiria variegata a menudo requieren hospitalización para controlar síntomas como dolor intenso, náuseas y vómitos. Se usan medicamentos fuertes para el dolor y medicamentos para controlar las náuseas. Los médicos también monitorean la debilidad muscular y los problemas respiratorios. Identificar y eliminar los factores desencadenantes, como cierto tipo de medicamentos, es clave para la recuperación.

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Sinónimos

  • Porfiria variegata
  • VP
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Signos y Síntomas

Las señales y los síntomas y la gravedad de la porfiria variegata pueden variar considerablemente entre las personas afectadas. Es importante comprender que no todos los que padecen esta afección tendrán todos los síntomas enumerados. Algunas personas pueden permanecer asintomáticas durante la mayor parte de sus vidas, mientras que otras pueden desarrollar una combinación de problemas cutáneos y neurológicos. Los síntomas son raros antes de la pubertad.

  • Muchas personas con porfiria variegata no desarrollan síntomas notorios a lo largo de sus vidas.
  • Los síntomas pueden afectar la piel (crónicos), el sistema nervioso (agudos) o ambos.
    • Los síntomas cutáneos (relacionados con la piel) pueden durar meses o años.
    • Los síntomas neurológicos generalmente ocurren en ataques agudos que duran días o semanas, pero ocasionalmente pueden volverse crónicos.

Ataques neurológicos agudos

Estos ataques pueden ser graves y ocurrir sin síntomas cutáneos. Los síntomas comunes durante un ataque incluyen:

  • Síntomas abdominales:
    • Dolor abdominal intenso (constante o cólico) que dura horas o días
    • Náuseas y vómitos
    • Estreñimiento, a veces diarrea
    • Problemas para orinar, debido a los efectos en los nervios de la vejiga
  • Problemas neurológicos que pueden incluir:
    • Insomnio, inquietud, agitación, confusión
    • Alucinaciones y, en casos graves, convulsiones
      • Los niveles bajos de sodio en sangre también pueden contribuir a las convulsiones
    • Dolor intenso en las extremidades, espalda o pecho
    • Parálisis muscular, especialmente si el ataque es prolongado
    • En casos graves, la debilidad muscular puede afectar los brazos, las piernas e incluso los músculos que controlan la respiración
  • Otras señales y síntomas durante un ataque que pueden incluir:
    • Orina rojiza debido al aumento de porfirinas
    • Orina oscura debido al porfobilina, un subproducto de la condición
    • Aumento de la frecuencia cardíaca y presión arterial
    • Reflejos anormales donde los reflejos pueden comenzar fuertes pero disminuir o desaparecer a medida que avanzan los problemas

Los factores desencadenantes de ataques agudos incluyen:

  • Ciertos medicamentos
  • Hormonas esteroides
  • Alcohol
  • Restricción de calorías o carbohidratos
  • Estrés (tanto metabólico como psicológico)
  • Cambios hormonales en las mujeres, particularmente durante la segunda mitad del ciclo menstrual, cuando los niveles de progesterona son más altos

En algunos casos, no se puede identificar un desencadenante específico.

Síntomas cutáneos crónicos

Estos son causados por fotosensibilidad, donde la piel es extremadamente sensible a la luz solar. Los síntomas incluyen:

  • Piel frágil que desarrolla ampollas fácilmente.
  • Ampollas (bullas) que sanan lentamente y pueden dejar cicatrices.
  • Milia (pequeños bultos blancos o quistes).
  • Crecimiento excesivo de vello (hipertricosis), especialmente en las áreas expuestas.
  • Las cicatrices pueden causar manchas de piel oscurecida (hiperpigmentada) o clara (hipopigmentada).

Los síntomas cutáneos pueden ser menos comunes en personas que viven en climas no tropicales.

Las personas con porfiria variegata tienen un mayor riesgo de desarrollar:

Aunque en la mayoría de los casos los síntomas de la porfiria variegata aparecen después de la pubertad o en la edad adulta, se han descrito casos muy raros en los que los síntomas se desarrollan durante la infancia o la niñez. La mayoría de estos casos son homocigotos, es decir, las personas han heredado una mutación en las dos copias del gen PPOX, una de la madre y otra del padre. Los casos homocigotos pueden presentar desarrollo mental afectado y fotosensibilidad, pero los ataques agudos no son prominentes.

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Causas y Herencia

La porfiria variegata es causada por cambios (variantes patogénicas o mutaciones) en el gen PPOX.

El gen PPOX contiene las instrucciones para crear la enzima protoporfirinógeno oxidasa (PPOX), una de las ocho enzimas necesarias para la producción de heme. El heme es una porfirina que contiene hierro (hierro protoporfirina) y forma parte de muchas proteínas que contienen heme (hemoproteínas) en el cuerpo. Las hemoproteínas interactúan con el oxígeno y algunas están involucradas en el transporte de electrones y el metabolismo energético. La hemoglobina es la hemoproteína más conocida; se produce en la médula ósea, da color rojo a los glóbulos rojos y transporta oxígeno desde los pulmones a otros tejidos. Sin embargo, en la porfiria variegata, la médula ósea y la hemoglobina no son afectadas. En este trastorno, la vía del heme en el hígado, que produce heme para otras hemoproteínas importantes, es la que se ve alterada.

Las mutaciones del gen PPOX provocan niveles deficientes de la enzima PPOX, lo que a su vez interrumpe el proceso bioquímico para crear heme en el hígado. Esta interrupción causa la acumulación de porfirinas y precursores de porfirinas en el hígado, que luego se transportan a otras partes del cuerpo, afectando al sistema nervioso y la piel.

Una variedad de factores desencadenantes puede provocar ataques en personas con porfiria variegata. Muchos de estos factores actúan al aumentar la síntesis de heme en el hígado, lo que agrava la deficiencia de PPOX e incrementa la acumulación de porfirinas y precursores de porfirinas. Los desencadenantes incluyen ciertos medicamentos, hormonas (especialmente la progesterona), ingesta reducida de calorías y carbohidratos, alcohol y el estrés inducido por infecciones u otras enfermedades.

Herencia

Una mutación en el gen PPOX se hereda como un rasgo autosómico dominante dentro de una familia. Los trastornos genéticos dominantes ocurren cuando una sola copia de un gen alterado es suficiente para causar la enfermedad. El gen anormal puede ser heredado de cualquiera de los padres o puede ser el resultado de una nueva mutación (de novo) en la persona afectada. El riesgo de que un padre afectado transmita el gen alterado a un hijo es del 50% en cada embarazo, y el riesgo es el mismo para hombres y mujeres.

En algunas personas, el trastorno se debe a una mutación genética espontánea (de novo) que ocurre en el óvulo o el esperma. En estos casos, el trastorno no es heredado de los padres.

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Frecuencia

Algunos informes sugieren que la porfiria variegata afecta más a mujeres que a hombres. Se estima que su incidencia en la población general europea es de aproximadamente 1 en 100,000 personas.

Este trastorno es más frecuente en Sudáfrica, en individuos de ascendencia holandesa debido a un efecto fundador. Este efecto ocurre cuando una pequeña población aislada de colonos (fundadores) se expande a lo largo de varias generaciones, lo que lleva a una alta prevalencia de un rasgo genético. La mayoría de las personas con porfiria variegata en Sudáfrica portan la misma mutación del gen PPOX y son descendientes de un colono holandés del siglo XVII. La incidencia de la porfiria variegata entre los caucásicos en Sudáfrica se estima en 1 a 3 por cada 1,000 personas.

Según la American Porphyria Foundation, en conjunto, todas las formas de porfiria afectan a menos de 200,000 personas en los Estados Unidos.

 

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Diagnóstico

El diagnóstico de la porfiria variegata se sospecha en función de los síntomas y el examen de la piel, ya que ninguno de los síntomas es específico. Por lo tanto, el diagnóstico debe confirmarse mediante pruebas bioquímicas.

Para evaluar los síntomas neurológicos, se deben considerar otras porfirias agudas. Se debe obtener una muestra de orina para medir PBG, ALA y porfirinas totales. Si ninguna de estas está elevada, se puede excluir la porfiria aguda como causa de los síntomas. La medición de PBG es la más importante y específica para las porfirias agudas, pero puede estar menos elevada y volver a la normalidad más rápidamente después de un ataque de porfiria variegata en comparación con la porfiria aguda intermitente. La medición de porfirinas en orina total también es importante, aunque su elevación puede ocurrir en muchas otras condiciones médicas.

Cuando están presentes manifestaciones cutáneas con ampollas, las posibilidades incluyen porfiria cutánea tarda, coproporfiria hereditaria e incluso porfiria eritropoyética congénita. La medición de porfirinas en plasma y heces, y la determinación de la longitud de onda del pico de fluorescencia de las porfirinas plasmáticas, son útiles para diferenciar estas condiciones.

La longitud de onda de emisión máxima del espectro de fluorescencia del plasma diluido en una solución salina es única para cada tipo de porfiria. Esto permite diferenciar claramente entre porfiria variegata (PV), porfiria cutánea tardía (PCT) y protoporfiria eritropoyética (PPE), así como otras formas de porfiria.

La intensidad de la banda en el punto máximo de emisión está relacionada con la concentración de porfirinas en el plasma. A partir de esto, se ha definido un índice llamado Índice de Porfirinas Plasmáticas (IPP), que se calcula dividiendo el valor de máxima intensidad (IM) por el valor de intensidad en la línea de base en el punto máximo de emisión (Io).

Existe una relación directa entre las unidades de fluorescencia (UF), el IPP y la concentración de porfirinas en el plasma dentro de un rango amplio. Esto significa que el IPP no depende de cómo esté calibrado el equipo utilizado para medir. El IPP ha sido determinado tanto para personas sanas como para pacientes con los diferentes tipos de porfiria.

Los resultados permiten:

  • Distinguir claramente a los individuos afectados.
  • Cuantificar la severidad de la enfermedad.
  • Guiar el diagnóstico de manera más precisa.

Se recomienda realizar pruebas genéticas moleculares para identificar la mutación del gen PPOX en todos los casos confirmados bioquímicamente de porfiria variegata. Las pruebas genéticas moleculares a veces son útiles cuando los síntomas han estado ausentes durante meses o años y las anomalías bioquímicas ya no están presentes. Conocer la mutación del gen PPOX en una familia permite que otros miembros se realicen pruebas confiables para detectar la misma mutación.

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Tratamiento

El tratamiento es específico para cada tipo de porfiria. Aunque actualmente no se puede tratar el defecto básico, se están haciendo grandes esfuerzos para tratar los mecanismos subyacentes que causan los síntomas.

Los ataques agudos en la porfiria variegata se tratan de la misma manera que en otras formas de porfiria. Durante un ataque agudo de porfiria, es importante comenzar con un tratamiento conservador (no invasivo) antes de pasar a opciones más agresivas como la infusión de heme (administración de heme o glucosa directamente en una vena). Esto funciona bloqueando la formación de la enzima ácido aminolevulínico sintasa, lo que limita la formación de porfirina en el hígado y la médula ósea. La duración del tratamiento inicial depende de la condición y de cómo responda la persona. Si los síntomas empeoran, se requiere un tratamiento inmediato con infusión de heme para prevenir daños en los nervios.

Los primeros pasos del tratamiento incluyen:

  • Suspender los medicamentos que puedan desencadenar el ataque.
  • Mantenerse hidratado con líquidos intravenosos (IV) que contengan una gran cantidad de carbohidratos (como dextrosa).
  • Controlar el dolor con analgésicos narcóticos (opiáceos).
  • Tratar las náuseas y los vómitos con medicamentos como fenotiazinas (por ejemplo, clorpromazina o proclorperazina).

Si estos pasos no ayudan, se recomienda una infusión de heme intravenosa, como Panhematin, durante 3-14 días. Las infusiones de heme son importantes porque evitan que los ataques de porfiria empeoren y causen daños permanentes en los nervios. En los EE.UU., Panhematin es el tratamiento aprobado, pero un medicamento similar, hemo arginato (Normosang), se utiliza en Europa y Sudáfrica.

Durante el tratamiento con heme, los médicos pueden monitorear ciertos químicos en la orina (como ALA, PBG y porfirinas) para verificar si el tratamiento está funcionando. Es crucial que el médico siga las pautas de dosificación adecuadas, ya que administrar demasiado heme en una sola dosis puede causar problemas temporales en los riñones, aunque las dosis normales son generalmente seguras.

Si ocurren convulsiones durante un ataque, controlarlas puede ser complicado porque muchos medicamentos anticonvulsivos se procesan en el hígado y pueden empeorar el ataque. Los siguientes tratamientos son generalmente seguros para las convulsiones durante la porfiria:

  • Sulfato de magnesio o diazepam son las primeras opciones para controlar convulsiones.
  • Lorazepam se utiliza a menudo para el estatus epiléptico (una convulsión prolongada y grave).

Los médicos también controlarán cualquier desequilibrio en los electrolitos del cuerpo, lo que puede causar o empeorar las convulsiones. Para el control a largo plazo de las convulsiones, medicamentos como gabapentina pueden ser preferidos, ya que no son metabolizados por el hígado.

En 2019, la FDA aprobó Givlaari (givosiran), un medicamento diseñado para prevenir ataques de porfiria. Givlaari actúa reduciendo los niveles de una enzima hepática que desencadena estos ataques y ha demostrado reducir la frecuencia de los ataques en muchos casos.

La hospitalización es a menudo necesaria para manejar los síntomas graves de un ataque agudo, tales como:

  • Dolor intenso, que puede requerir medicamentos fuertes.
  • Náuseas y vómitos, tratados con medicamentos como Zofran (ondansetrón) o clorpromazina.
  • Debilidad muscular y problemas respiratorios, que requieren monitoreo cuidadoso.

Si el ataque es leve, la glucosa intravenosa (en que se inyecta la glucosa en una vena) puede ayudar, ya que funciona de manera similar al heme pero es menos potente. Sin embargo, la glucosa es solo una solución temporal hasta que se pueda administrar heme.

Después de un ataque agudo, es importante evitar cualquier cosa que pueda desencadenar episodios futuros. Los desencadenantes comunes incluyen ciertos medicamentos, estrés o ayuno. La American Porphyria Foundation proporciona una lista útil de medicamentos seguros o inseguros para personas con porfiria.

Para quienes tienen ataques frecuentes, existen tratamientos preventivos:

  • Los análogos de GnRH pueden ayudar a prevenir los ataques que siguen un ciclo mensual (por ejemplo, en mujeres alrededor de la menstruación).
  • Algunas personas también pueden recibir infusiones profilácticas de heme (una vez a la semana) para prevenir ataques.

Si alguien con porfiria variegata desarrolla síntomas cutáneos crónicos, evitar la exposición al sol puede ayudar a prevenir los brotes. Usar ropa protectora (como sombreros y camisetas de manga larga) y bloqueadores solares opacos puede reducir el daño en la piel. Los bloqueadores solares tradicionales pueden no ser efectivos, por lo que es importante elegir productos específicamente diseñados para pacientes con porfiria. La suplementación con hierro puede causar un brote en la piel y debe administrarse preferentemente por vía intravenosa.

Dado que la porfiria es hereditaria, la asesoría genética puede ayudar a los pacientes y sus familias a comprender la condición y cómo podría afectar a las generaciones futuras.

Es una buena idea llevar una pulsera de alerta médica  o una tarjeta de identificación en la cartera que indique la condición y cualquier medicamento que se deba evitar.

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Investigaciones

El sitio en la red de Clinical Trials, desarrollado por los Institutos Nacionales de la Salud, proporciona información sobre las investigaciones clínicas. Usted puede ver las investigaciones sobre la enfermedad en el siguiente enlace: Clinicaltrials.gov. Use el término “variegata porphyria” o un término más amplio “porphyria” para ver los estudios disponibles. Recomendamos que comparta esta información con los médicos para que analicen los estudios y determinen la indicación de la participación en algún estudio. (en inglés)

Para obtener información sobre los ensayos clínicos en Europa, póngase en contacto con: Clinicaltrialsregister.eu

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Referencias

Bonkovsky HL, Hou W, Li T, Guo J-T, Narang T, Thapar M. Porphyrin and heme metabolism and the porphyrias. In Wolkoff A, Lu S, and Omary B (Eds). Comprehensive Physiology, 3:365-401, 2013. [The American Physiological Society, Bethesda, MD, Wiley and Co] [PMID: 23720291]

Phillips JD, Anderson KE. The porphyrias (Chapter 57). In: Kaushansky K, Lichtman MA, Beutler E, Kipps TJ, Seligson U, Prchal JT, eds. Williams Hematology, 8th edition. New York: McGraw-Hill 2010: 839-863.

Desnick RJ, Astrin KH, Anderson KE. Inherited porphyrias (Chapter 104). In: Rimoin DL, Conner JM, Pyeritz RE, Korf, BR, eds. Emery and Rimoin’s Principles and Practice of Medical Genetics, 5th edition. Edinburgh: Churchill Livingston, 2007, pp 2331-2358.

Bonkovsky HL, Maddukuri V, Yazici C, Anderson K, Bissell DM, Bloomer JR, Phillips J, Peter I, Baillargeon G, Bossi K, Gandolfo L, Light C, Bishop D, Desnick RJ. Acute porphyrias in the USA: features of 108 subjects from porphyria consortium. American Am J Med. 2014 Dec;127(12):1233-41. https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25016127

Whatley SD, Mason NG, Woolf JR, et al. Diagnostic strategies for autosomal dominant acute porphyrias: retrospective analysis of 467 unrelated patients referred for mutational analysis of the HMBS, CPOX or PPOX gene. Clin Chem. 2009;55:1406-1414.

Anderson KE, Bloomer JR, Bonkovsky HL, Kushner JP, Pierach CA, Pimstone NR, Desnick RJ: Recommendations for the diagnosis and treatment of the acute porphyrias. Annals of Internal Medicine 2005;142:439-50.

Whatley SD, Puy H, Morgan RR, et al. Variegate porphyria in Western Europe: identification of PPOX gene mutations in 104 families, extent of allelic heterogeneity, and absence of correlation between phenotype and type of mutation. Am J Hum Genet. 1999;65:984-994.

Kirsch RE, Meissner PN, Hift RJ. Variegate porphyria. Semin Liver Dis. 1998;18:33-41.

Poh-Fitzpatrick MB. Variegate Porphyria.Medscape. Updated: Apr 15, 2016. Available at: https://emedicine.medscape.com/article/1103846-overview Accessed April 19, 2017.

National Digestive Diseases Clearinghouse. Porphyria. February 2014. Available at: https://digestive.niddk.nih.gov/ddiseases/pubs/porphyria/ Accessed April 19, 2017.

Deybach JC. Porphyria Variegata. Orphanet encyclopedia. February 2009. Available at: https://www.orpha.net/consor/cgi-bin/OC_Exp.php?lng=EN&Expert=79473 Accessed April 19, 2017.

McKusick VA., ed. Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM). Baltimore. MD: The Johns Hopkins University; Entry No:176200; Last Update: 08/26/2016. Available at: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/omim/176200 Accessed April 19, 2017.

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Aprenda más

Usted puede aprender más sobre esta enfermedad en los siguientes sitios en la red:

Note que esta información puede ser bastante técnica por lo que recomendamos que la comparta con un profesional de la salud.

En español:

Las siguientes fuentes de información en inglés también pueden ser de utilidad:

  • American Porphyria Foundation, la organización americana de apoyo para las personas con porfiria y proporciona información accesible y actualizada.
  • Online Mendelian Inheritance in Man (OMIM) es un resumen completo y autorizado de genes humanos y fenotipos genéticos que está disponible gratuitamente. Debido a que OMIM está diseñado para ser utilizado principalmente por médicos y otros profesionales de salud, aunque sea abierta al público, la información es compleja y se recomienda a los usuarios que buscan información sobre una condición médica o genética personal que consulten con un médico calificado para obtener un diagnóstico y obtener respuestas a sus preguntas personales.
  • GeneReviews es un recurso internacional para médicos que proporciona información sobre condiciones hereditarias en un formato estandarizado, que cubre diagnóstico, manejo y asesoramiento genético para pacientes y sus familias. Cada capítulo está escrito por uno o más expertos en la afección o enfermedad específica y pasa por un riguroso proceso de edición y revisión por pares antes de publicarse en línea.
  • GARD, el Centro de Información de Enfermedades Genticsa y Raras, donde puede encontrar recursos relevantes.
  • PubMed es un recurso gratuito donde se puede buscar artículos publicados de literatura médica. En la mayoría de los casos es posible ver los resúmenes del artículo y algunas veces se puede obtener la versión completa de un artículo de forma gratuita.

Vea también nuestra página en inglés de NORD: Variegata Porphyria.

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Centros médicos con experiencia en mi enfermedad

Cuando se tiene una enfermedad rara o poco frecuente es muy importante encontrar a un médico que tenga experiencia en el diagnóstico y en el manejo.  De forma general, se recomienda que las personas con enfermedades raras busquen ser atendidas en centros médicos universitarios o terciarios ya que es más probable que los médicos que trabajan en estos centros hayan visto casos similares o tengan interés en la investigación, además de que cuentan con equipos de múltiples especialistas que trabajan en conjunto.

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